Osteogénesis imperfecta


La osteogénesis imperfecta ( IPA : / ˌ ɒ s t i ˈ dʒ ɛ n ə s ɪ s ˌ ɪ m p ɜːr ˈ f ɛ k t ə / ; [4] OI ), coloquialmente conocida como enfermedad de los huesos frágiles , es un grupo de trastornos genéticos que resultan en huesos que se rompen fácilmente. [1] : 85  [9] El rango de síntomas—en elesqueleto , así como en otros órganos del cuerpo, puede ser de leve a grave. [5] : 1512  Los síntomas que se encuentran en varios tipos de OI incluyen el blanco del ojo (esclerótica) que es azul, baja estatura , articulaciones sueltas , pérdida de audición , problemas respiratorios [10] y problemas con los dientes ( dentinogénesis imperfecta ). [5] Las complicaciones potencialmente mortales , todas las cuales se vuelven más comunes en la OI más grave, incluyen: desgarro ( disección ) de las arterias principales , como la aorta ; [1] : 333 [11] insuficiencia de la válvula pulmonar secundaria a la distorsión de la caja torácica ; [1] : 335–341  [12] e invaginación basilar . [13] : 106–107 

El mecanismo subyacente suele ser un problema con el tejido conjuntivo debido a la falta de colágeno tipo I o a su formación deficiente . [5] : 1513  En más del 90 % de los casos, la OI ocurre debido a mutaciones en los genes COL1A1 o COL1A2 . [14] Estas mutaciones pueden heredarse de los padres de una persona de manera autosómica dominante , pero también pueden ocurrir espontáneamente ( de novo ). [9] [15] Hay cuatro definidos clínicamentetipos: tipo I, el menos severo; tipo IV, moderadamente grave; tipo III, severa y progresivamente deformante; y tipo II, perinatalmente letal. [9] A partir de septiembre de 2021 , se sabe que 19 genes diferentes causan los 21 tipos de OI genéticamente definidos documentados, muchos de los cuales son extremadamente raros y solo se han documentado en unas pocas personas. [16] [17] El diagnóstico a menudo se basa en los síntomas y puede confirmarse mediante una biopsia de colágeno o una secuenciación del ADN . [10]

Aunque no existe una cura, [10] la mayoría de los casos de OI no tienen un efecto importante en la esperanza de vida, [1] : 461  [15] la muerte durante la infancia a causa de ella es rara, [10] y muchos adultos con OI pueden lograr una grado significativo de autonomía a pesar de la discapacidad . [18] Mantener un estilo de vida saludable mediante el ejercicio , comer una dieta balanceada suficiente en vitamina D y calcio y evitar fumar puede ayudar a prevenir fracturas. [19] Asesoramiento genéticopueden ser buscados por aquellos con OI para evitar que sus hijos hereden el trastorno de ellos. [1] : 101  El tratamiento puede incluir atención aguda de huesos rotos, medicamentos para el dolor , fisioterapia , ayudas para la movilidad como aparatos ortopédicos para las piernas y sillas de ruedas , [10] suplementos de vitamina D y, especialmente en la niñez, cirugía con varillas . [20] Rodding es una implantación de varillas intramedulares de metal a lo largo de los huesos largos (como el fémur ) en un intento de fortalecerlos. [10] Investigación médicatambién apoya el uso de medicamentos de la clase de los bisfosfonatos , como el pamidronato , para aumentar la densidad ósea . [21] Los bisfosfonatos son especialmente efectivos en niños, [22] sin embargo, no está claro si aumentan la calidad de vida o disminuyen la tasa de incidencia de fracturas. [7]

La OI afecta solo a una de cada 15 000 a 20 000 personas, lo que la convierte en una enfermedad genética rara . [8] Los resultados dependen de la causa genética del trastorno (su tipo). El tipo I (el menos severo) es el más común, con otros tipos que comprenden una minoría de casos. [15] [23] [24] La OI de moderada a grave afecta principalmente la movilidad; si la cirugía de rodding se realiza durante la infancia, algunas de las personas con tipos más graves de OI pueden recuperar la capacidad de caminar. [25] La condición ha sido descrita desde la historia antigua. [26] El término latino osteogénesis imperfecta fue acuñado por el anatomista holandés Willem Vroliken 1849; traducido literalmente, significa "formación ósea imperfecta". [26] [27] : 683 


Cuatro radiografías de un hombre estadounidense de 24 años, que había sufrido más de cien fracturas óseas en su vida y recibió un diagnóstico clínico infantil de OI tipo IV-B . El diagnóstico genético en 2018 identificó una variante patogénica previamente no catalogada en el gen que codifica las cadenas proα2(I) del procolágeno tipo I , COL1A2 , en el exón 19, sustitución c. 974 G > A . Debido al abandono infantil y la pobreza, el sujeto nunca recibió cirugía para implantarvarillas intramedulares . Las consolidaciones defectuosas son evidentes, ya que el húmero y el fémur se rompieron en la adolescencia, pero no se siguieron los cuidados ortopédicos. La escoliosis severa , así como la cifosis , también son evidentes. El inevitablemente bajo contraste de la película se debe a una combinación de la obesidad del sujeto y la baja densidad mineral ósea (DMO). La puntuación Z de la DMO del sujeto fue -4,1 según los resultados de una exploración de absorciometría de rayos X (DXA) de energía dual también realizada en 2018.
Radiografías de tres personas con OI tipo V: un recién nacido, un niño y un adulto. Son evidentes los huesos largos algo deformados con metáfisis ensanchadas .
Una proteína de colágeno α1 tipo I
Esclerótica azul en osteogénesis imperfecta
Pamidronato
La punta de una varilla intramedular telescópica Fassier-Duval moderna , fabricada por Pega Medical para su uso en la osteogénesis imperfecta. [110]
El fémur derecho (2A) y la tibia (2B) de una niña de 10 años inmediatamente después de su cirugía de varilla, que involucró la implantación del mismo tipo de varilla telescópica intramedular fotografiada a la izquierda. [110] Nótese la fragmentación del hueso, un paso importante en el procedimiento, claramente visible en la radiografía del fémur.
El diagnóstico genético preimplantacional es un procedimiento médico al que se pueden someter las familias con OI para garantizar una descendencia no afectada.
El Dr. Willem Vrolik (nacido en 1801) acuñó el término "osteogénesis imperfecta" en 1849. [27] : 683 
Se cree que Nicolás de Malebranche (nacido en 1638) fue la primera persona que intentó describir las características clínicas de la OI. [27] : 683 
Donde Vrolik describiría lo que ahora es OI tipo II, en 1833 el Dr. Jean Lobstein (nacido en 1777) fue el primero en describir lo que ahora se llama OI tipo I. [3] : 347 
Extractos de Vrolik W (1849) :
Un dibujo de los restos que Vrolik examinó mientras describía lo que llamó "osteogénesis imperfecta".
La primera aparición de "osteogénesis imperfecta" impresa aparece en la página siguiente.